Микозы слизистой рта — стоматологический алфавитный указатель French Dental Clinic
Микозы, или кандидозы, — это грибковая инфекция, вызванная одним из 20 видов возбудителя. В большинстве случаев развития заболевания вызывает грибок C.albicans. Этот вид грибка встречается примерно у 70 % взрослого населения Земли. Особенно часто — у курящих людей.
Характеристика
Данный вид грибковой инфекции быстро развивается. Как правило, необходимо не больше 48 часов. Микозы можно распознать по характерным дрожжевым колониям. Даже изучая грибок под микроскопом, сложно точно установить его вид. Образуются дрожи Candida в основном в виде почкующихся клеток. Некоторым свойственно образовывать псевдомицелий. Так принято называть вытянутые клетки, а не округлые, более типичные для грибковых инфекций.
Факторы развития
Развитию микозов способствует изменчивость грибков, вызывающих заболевание. К ней относятся генетические и регуляторные механизмы, которые обеспечивают выживание грибка в различных условиях (кислотность, температура среды, количество кислорода и питательных компонентов).
Грибок C.albicans способен меняться от плесневой формы к дрожжевой, в зависимости от среды обитания.
Распространенность заболевания
Микозы широко распространены по всей планете. Данная инфекция является эндогенной. Возбудитель заболевания, как правило, постоянно или временно обитает на слизистых оболочках организма. Чаще всего средой обитания является кишечник. Намного реже заболевание начинает развиваться сразу после попадания в организм. Некоторые виды грибка попадают в пищеварительную систему вместе с продуктами питания. Также известны случаи, когда грибок переносился вместе с кровью во время переливания, на хирургических инструментах или руках медиков.
Источником инфекции может стать повреждение слизистой оболочки самим грибком, либо другим раздражающим фактором. У здорового человека грибок практически не колонизируется в организме. Для этого нужны сторонние факторы.
Нередки случаи, когда грибок передается новорожденному во время родов. Примерно у 5 % младенцев встречается инфекция.
В группе риска также находятся люди с кариесом, пародонтитом и другими заболеваниями ротовой полости. Высокий риск образования микозов у пожилых людей, пользующихся протезами. Особенно у тех, которые не соблюдают правила личной гигиены.
Медикаментозное лечение также способствует развитию грибковой колонизации. Примерно 80 % пожилых людей, употребляющих лекарственные средства, имеют предрасположенность к заболеванию.
Клиническая классификация
Клинические проявления заболевания делятся на острые и хронические, а по распространению — на стоматиты, тонзиллиты, хейлиты, гингивиты. Также в зарубежной практике микозы могут делиться на другие формы, в зависимости клинико-морфологической картины протекания заболевания.
Лечение микозов
Иммунитет здорового человека способен самостоятельно поддерживать баланс грибков, вызывающих заболевание. Но в некоторых случаях, например во время употребления антибиотиков, баланс может нарушиться. При этом лечение не избавит организм от инфекции, однако будет способствовать нормализации баланса в ротовой полости.
Лечение может быть местным или общим. В первом случае лечению подвергается только та область, на которой проявилось заболевания, а при общем — весь организм. Врачи чаще прибегают к местному лечению. При этом возникает меньше побочных эффектов.
К местному лечению относятся:
- мази и кремы;
- суппозитории для лечения воспалительных процессов;
- сиропы;
- таблетки, растворяющиеся в ротовой полости.
При легких формах заболевания возможно лечение немедикаментозными средствами. Это могут быть полоскание чаями с антигрибковым действием, употребление в пищу чеснока, так как он способен нейтрализовать грибковую инфекцию, а также прием различных пищевых добавок и витаминов.
Микроскопическое исследование соскоба слизистой полости рта на грибы рода кандида (Candida spp.)
АНМО «Ставропольский краевой клинический консультативно-диагностический центр»:
355017, г.
Ставрополь, ул. Ленина 304
(8652) 951-951, (8652) 35-61-49 (факс)
(8652) 951-951, (8652) 31-51-51 (справочная служба)
Посмотреть подробнее
Обособленное подразделение «Диагностический центр на Западном обходе»:
355029 г. Ставрополь, ул. Западный обход, 64
(8652) 951-951, (8652) 31-51-51 (контактный телефон)
(8652) 31-68-89 (факс)
Посмотреть подробнее
Клиника семейного врача:
355017 г. Ставрополь, пр. К. Маркса, 110 (за ЦУМом)
(8652) 951-951, (8652) 31-51-51 (контактный телефон)
(8652) 31-50-60 (регистратура)
Невинномысский филиал:
357107, г. Невинномысск, ул. Низяева 1
(86554) 95-777, 96-127, 95-873 (регистратура)
Посмотреть подробнее
Обособленное структурное подразделение в г.
Черкесске :
369000, г. Черкесск, пр-т. Ленина, 85А
+7-988-700-81-06 (контактные телефоны)
Посмотреть подробнее
Обособленное структурное подразделение в г. Элисте :
358000, г. Элиста, ул. Республиканская, 47
8(989) 735-42-07 (контактные телефоны)
Посмотреть подробнее
ЗАО «Краевой клинический диагностический центр»:
355017 г. Ставрополь, ул. Ленина 304
(8652) 951-951, (8652) 35-61-49 (факс)
(8652) 951-951, (8652) 31-51-51 (справочная служба)
Посмотреть подробнее
Обособленное структурное подразделение на ул. Доваторцев, 52А:
355037, г. Ставрополь, ул. Доваторцев, 52А
8 (8652) 316-845 (контактный телефон)
Посмотреть подробнее
Обособленное структурное подразделение на ул.
Пригородная, 193:
355026, г. Ставрополь, ул. Пригородная, 193
8 (8652) 316-843 (контактный телефон)
Посмотреть подробнее
Обособленное структурное подразделение на ул. Савченко, 38 корп. 9:
355021, г. Ставрополь, ул. Савченко, 38, корп. 9
8 (8652) 316-847 (контактный телефон)
Посмотреть подробнее
Обособленное структурное подразделение на ул. Чехова, 77 :
355000, г. Ставрополь, ул. Чехова, 77
8(8652) 951-943 (контактный телефон)
Посмотреть подробнее
Обособленное структурное подразделение в г. Михайловске:
358000, г. Михайловск, ул. Ленина, 201 (в новом жилом районе «Акварель»).
8(988) 099-15-55 (контактный телефон)
Посмотреть подробнее
Грибковая опухоль успешно вылечена с помощью электронно-лучевого облучения и поддерживающей терапии Бексаротен
На этой странице
РезюмеВведениеМатериалы и методыИстория болезниОбсуждениеСсылкиАвторские праваСтатьи по теме
Поражение полости рта грибовидным микозом является необычным и предвещает плохой прогноз.
Клинические данные трех новых случаев описаны наряду с дифференциальным диагнозом и обзором литературы. Для краткости ниже подробно обсуждается только один пациент, тогда как два других случая описаны исключительно в виде таблицы. У пациента был четырехлетний анамнез грибовидного микоза до развития экзофитной опухоли языка. Его лечили локальным электронно-лучевым облучением, и на сегодняшний день он здоров, пока находится на поддерживающей терапии пероральным бексаротеном. Анализ данных, собранных в результате нашего обзора литературы и настоящих случаев, позволяет сделать ключевые выводы.
1. Введение
Одной из наиболее распространенных Т-клеточных лимфом является грибовидный микоз (МФ). Это злокачественная, коварная, кожная экстранодальная неходжкинская лимфома (НХЛ) [1]. МФ охватывает около 4% всех случаев лимфомы во всем мире и имеет заболеваемость 0,36 на 100 000 [2]. Болезненный процесс MF имеет относительно предсказуемую картину: в три фазы эритематозные или экзематозные пятна могут стать инфильтрированными бляшками и кожными опухолями [1].
Внекожные проявления MF могут поражать широкий спектр локализаций, особенно лимфатические узлы [3].
Поражение полости рта при MF встречается редко, встречается менее чем у 1% пациентов. Интересно, что исследования аутопсии предполагают вовлеченность до 13% [4]. Считается, что это предиктор плохого прогноза. Часто у пациентов заболевание протекает в поздней стадии, и большинство из них скончались вскоре после поступления [5–8]. Мы представляем случай орального MF и обзор литературы. Два дополнительных пациента с оральным MF, поступивших в нашу больницу, представлены в виде таблицы вместе с 45 пациентами с оральным MF, найденными в литературе (таблица 2). Ключевые наблюдения сделаны из анализа пациентов.
2. Материалы и методы
Мы расширили нашу предыдущую серию случаев орального MF (20), включив три новых случая, которые были выбраны из электронных медицинских записей Онкологического центра им. М.Д. Андерсона Техасского университета (UTMDACC). Пациенты проходили лечение в UTMDACC в период с 2005 г.
по настоящее время (случай 1), с 2005 по 2008 г. (случай 2) и с 2015 г. по настоящее время (случай 3).
3. История болезни
63-летний белый мужчина (случай 1) обратился в 2005 г. с эксфолиативной эритродермией. Он заявил, что три года назад у него диагностировали сыпь на правой руке. В течение полутора лет его поражения широко распространились. На презентации у него было 9Вовлечение 0% площади поверхности тела (BSA) с соотношением бляшки к пластырю 3 : 1. На его коже была обнаружена затвердевшая эритематозная папулезная сыпь, которая сливалась на верхних и нижних конечностях с пропускными участками на животе и относительной сохранностью в паху.
Проточная цитометрия выявила 30 × 10 9 /л клеток CD4 и 96% клеток CD4+/CD26-. Биопсия опухоли показала МФ с крупноклеточной трансформацией.
Пациент получил многочисленные системные препараты, включая (1) вориностат 400 мг в день, который уменьшил зуд, но сопровождался невыносимым побочным эффектом в виде диареи и общего отсутствия кожной реакции, (2) фородезин с незначительным частичным ответом, (3) комбинированный метод с интерфероном-альфа плюс бексаротеном и экстракорпоральным фотофорезом, (4) облучение всего тела электронным лучом, которое временно эффективно очистило его кожу, и (5) алемтузумаб, с помощью которого он достиг стойкой почти полной ремиссии.
После этих процедур, примерно через четыре года после первоначального обращения, у пациента появилась быстрорастущая опухоль на языке размером 2,0 × 2,0 × 2,5 см с расщелиной в центре (рис. 1). Его кожа на тот момент имела 12% вовлечения BSA в MF. Биопсия его языка показала большое выступающее поражение, выстланное плоскоклеточной слизистой оболочкой, без изъязвлений, состоящее из диффузного, плотного лимфоидного инфильтрата, проникающего глубоко в подлежащие скелетные мышцы языка (рис. 2(а)). При большем увеличении опухолевые клетки были большими, с везикулярными ядрами и заметными центральными ядрышками (рис. 2(b)). Было идентифицировано приблизительно 2 атипичных митотических фигуры на поле большого увеличения. Крупные неопластические клетки были сильно и диффузно положительными по CD3 (рис. 3(а)) CD4 и CD30 (рис. 3(б)). Примерно 90% неопластических клеток экспрессировали маркер пролиферации Ki-67. Костный мозг также был положительным на атипичные клетки. Визуализация выявила спикулярное поражение размером 1,3 см в левой верхней доле, которое впоследствии было подвергнуто биопсии и оказалось положительным на лимфому.
Его опухоль отреагировала на облучение электронным пучком в дозе 22 Гр, оставив после себя эрозию размером 3,0 × 1,5 см, которая в конечном итоге сформировала рубец. Ему снова начали давать бексаротин, и у него была отличная реакция на кожу. На момент написания этой статьи он продолжает оставаться здоровым.
4. Обсуждение
Лимфоматозные поражения ротоглотки при МФ получают все большее признание в литературе. Клиническая картина неоднородна: от вдавленных изъязвлений и красных или белых пятен до обильных разрастаний опухолей. Это представляет собой диагностическую проблему для непосвященного клинициста. Рассмотрен дифференциальный диагноз различных доброкачественных и злокачественных поражений полости рта (табл. 1).
МФ классически подразделяется на три прогрессирующих, часто перекрывающихся стадии: очаг, бляшка и опухоль. Клинически и гистопатологически очаговая стадия MF обычно ошибочно диагностируется как псориаз. Поражения выглядят эритематозными и иногда шелушащимися, обычно реагирующими на местные стероиды, основное лечение [9].
]. Микроскопически определяется неспецифический воспалительный инфильтрат. Атипичные клетки трудно идентифицировать.
На стадиях бляшки и опухоли гистологическая картина поражений гораздо более характерна. Имеются плотный полиморфный инфильтрат и характерный эпидермотропизм. Злокачественные клетки, называемые клетками Сезари, могут обнаруживаться в периферической крови и впоследствии могут распространяться на лимфатические узлы. Сезарные клетки могут быть идентифицированы в периферической крови с помощью иммунофенотипа проточной цитометрии [10]. Лечение часто направлено системно с помощью таких лекарств, как бексаротен, производное витамина А. По нашему опыту, поражения хорошо реагируют на локальное облучение электронным пучком.
Насколько нам известно, зарегистрировано 42 случая орального MF (Таблица 2). При представлении орального MF возраст варьировал от 36 до 81 года, со средним значением 64 года. Сорок процентов составляли женщины и 60 % мужчины. Поражение кожи всегда предшествовало поражению ротовой полости, за исключением двух случаев в диапазоне от 6 месяцев до 20 лет, в среднем 4 года.
На момент постановки диагноза поражения полости рта у 33% пациентов была стадия IB или ниже, а у 11% не было активного кожного заболевания. Чаще всего у пациентов обнаруживались поражения ротовой полости на небе () и/или языке (), что согласуется с данными литературы [8, 11–19].]. Шестьдесят один процент имел несколько участков орального поражения. Из выявленных поражений было 12 опухолей, 11 бляшек и 3 пятна.
Наш пациент примечателен тем, что он находится в полной ремиссии через семь лет после появления поражения ротовой полости, что бросает вызов среднему времени от диагноза поражения полости рта до смерти в один год. Кроме того, у нашего пациента была крупноклеточная трансформация, что имеет дополнительный плохой прогноз [20]. Во время развития поражения полости рта лимфаденопатии не было, тогда как во многих зарегистрированных случаях поражения полости рта возникали в основном на поздних стадиях заболевания.
Конкурирующие интересы
Авторы заявляют, что у них нет конкурирующих интересов.
Ссылки
C.S. Ahn, A. A.LSayyah и O.P. Sangueza, «Микозы грибовидные: обновленный обзор клинико-патологических вариантов», American Journal of Dermatopathology , vol. 36, нет. 12, стр. 933–951, 2014.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
В. Д. Крисционе и М. А. Вайншток, «Заболеваемость кожной Т-клеточной лимфомой в США, 1973–2002», Архив дерматологии , том. 143, нет. 7, стр. 854–859, 2007.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
G. Burg, «Системное вовлечение в грибовидный микоз», Clinics in Dermatology , vol. 33, нет. 5, стр. 563–571, 2015.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
Эпштейн Э. Х., Левин Д.
Л., Крофт Дж. Д. и Лутцнер М. А., «Микоз грибовидный: выживаемость, прогностические признаки, ответ на терапию и результаты вскрытия», стр. 9.0053 Медицина , том. 51, нет. 1, pp. 61–72, 1972.Посмотреть по адресу:
Google Scholar
Э. Г. де ла Фуэнте, Х. Л. Родригес-Перальто, П. Л. Ортис, Н. Барриентос, Ф. Ванаклоча и Л. И. глесиас, » Поражение полости рта при грибовидном микозе: отчет о двух случаях и обзор литературы», Acta Dermato-Venereologica , vol. 80, нет. 4, стр. 299–301, 2000.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
Д. Джонс, Ф. Вега, А. Х. Саррис и Л. Дж. Медейрос, «CD4-CD8-«двойные негативные» кожные Т-клеточные лимфомы имеют общие гистологические особенности и агрессивное клиническое течение», Американский журнал хирургической патологии , том. 26, нет.
2, стр. 225–231, 2002.Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
E. E. Kasha Jr. and C. M. Parker, «Проявления кожной Т-клеточной лимфомы в полости рта», International Journal of Dermatology , vol. 29, нет. 4, стр. 275–280, 1990.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
M. J. Quarterman, J. L. Lesher Jr., L. S. Davis, C. G. Pantazis и S. Mullins, «Быстро прогрессирующая CD8-положительная кожная Т-клеточная лимфома с поражением языка», стр. 9.0053 Американский журнал дерматопатологии , том. 17, нет. 3, стр. 287–291, 1995.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
Р. А. Уилкокс, «Т-клеточная лимфома кожи: обновление диагностики, стратификации риска и лечения, 2016 г.
», , Американский журнал гематологии, , том. 91, нет. 1, стр. 151–165, 2016 г.Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
С. И. Джавед, П. Л. Мысковски, С. Хорвиц, А. Московиц и К. Кверфельд, «Первичная кожная Т-клеточная лимфома (грибовидный микоз и синдром Сезари): часть I. Диагноз: клинические и гистопатологические признаки и новые молекулярные и биологические маркеры» Журнал Американской академии дерматологии , том. 70, нет. 2, стр. 205. e1–205.e16, 2014.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
Д. Д. Дамм, Д. К. Уайт, М. Л. Сибулл, Дж. Ф. Драммонд и Дж. Р. Крамер, «Грибковидный микоз: первоначальная диагностика с помощью небной биопсии с обсуждением диагностических преимуществ пластиковой вставки», , Стоматологическая хирургия, Стоматологическая медицина, Оральная патология , том.
58, нет. 4, стр. 413–419, 1984.Посмотреть на:
Сайт издателя | Google Scholar
Г. Э. Эванс и К. Л. Далзил, «Грибковидный микоз с поражением полости рта. Отчет о клиническом случае и обзор литературы», International Journal of Oral & Manillofacial Surgery , vol. 16, нет. 5, стр. 634–637, 1987.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
С. М. Голдсмит, Б. Л. Сео, Р. Кумара Де Сильва, П. Парачуру, А. М. Рич и Г. Дж. Сеймур, «Оральный грибовидный микоз: отчет с иммунным профилем», стр. Хирургия полости рта, медицина полости рта, патология полости рта и радиология полости рта , vol. 118, нет. 2, стр. e48–e52, 2014.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
М. Харман, С.
Акдениз, А. Арслан и С. Кёоглу, «Грибковидный микоз с поражением полости рта», Журнал Европейской академии дерматологии и венерологии , том. 10, нет. 3, стр. 253–256, 1998.Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Академия Google
Г. К. Ласкарис, Г. Д. Николис и Дж. П. Капетанакис, «Микоз грибовидный с проявлениями в полости рта», , Хирургия полости рта, Медицина полости рта, Патология полости рта , том. 46, нет. 1, стр. 40–42, 1978.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
M. Luigetti, A. Cianfoni, E. Scarano et al., «Грибковидный микоз как причина тяжелого обструктивного апноэ во сне», Internal Medicine , vol. 50, нет. 16, стр. 1753–1755, 2011.
Просмотр:
Сайт издателя | Google Scholar
M.
Postorino, L. Pupo, I. Provenzano et al., «Случай грибовидного микоза полости рта, успешно вылеченного комбинацией алемтузумаба и химиотерапии», Annals of Hematology , vol. 95, нет. 1, стр. 153–154, 2016 г.Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
С. Вахи, Х. Х. Люкрафт, К. Хартли, Д. С. Милн, В. Прабху и П. М. Фарр, «Грибковидный микоз ротоглотки [5]», стр. 9.0053 Клиническая и экспериментальная дерматология , том. 31, нет. 6, стр. 821–822, 2006 г.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
Дж. М. Райт-младший, Б. А. Балчунас и Дж. Х. Муус, «Грибковидный микоз с оральными проявлениями. Отчет о случае и обзор литературы», Хирургия полости рта, Медицина полости рта, Патология полости рта , том. 51, нет. 1, стр. 24–31, 1981.
Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Академия Google
С.
И. Джавед, П. Л. Мысковски, С. Хорвиц, А. Московиц и К. Кверфельд, «Первичная кожная Т-клеточная лимфома (грибовидный микоз и синдром Сезари): часть II. Прогноз, управление и будущие направления», Journal of the American Academy of Dermatology , vol. 70, нет. 2, стр. 223.e1–223.e17, 2014.Посмотреть по адресу:
Сайт издателя | Google Scholar
Л., Крофт Дж. Д. и Лутцнер М. А., «Микоз грибовидный: выживаемость, прогностические признаки, ответ на терапию и результаты вскрытия», стр. 9.0053 Медицина , том. 51, нет. 1, pp. 61–72, 1972.
2, стр. 225–231, 2002.
», , Американский журнал гематологии, , том. 91, нет. 1, стр. 151–165, 2016 г.
58, нет. 4, стр. 413–419, 1984.
Акдениз, А. Арслан и С. Кёоглу, «Грибковидный микоз с поражением полости рта», Журнал Европейской академии дерматологии и венерологии , том. 10, нет. 3, стр. 253–256, 1998.
Postorino, L. Pupo, I. Provenzano et al., «Случай грибовидного микоза полости рта, успешно вылеченного комбинацией алемтузумаба и химиотерапии», Annals of Hematology , vol. 95, нет. 1, стр. 153–154, 2016 г.
И. Джавед, П. Л. Мысковски, С. Хорвиц, А. Московиц и К. Кверфельд, «Первичная кожная Т-клеточная лимфома (грибовидный микоз и синдром Сезари): часть II. Прогноз, управление и будущие направления», Journal of the American Academy of Dermatology , vol. 70, нет. 2, стр. 223.e1–223.e17, 2014.Copyright
Copyright © 2016 Juri Bassuner et al. Это статья с открытым доступом, распространяемая в соответствии с лицензией Creative Commons Attribution License, которая разрешает неограниченное использование, распространение и воспроизведение на любом носителе при условии надлежащего цитирования оригинальной работы.
Редкий случай грибовидного микоза полости рта и тонкой кишки, осложненный перфорацией — FullText — Case Reports in Dermatology 2016, Vol. 8, № 3
Внекожное поражение при грибовидном микозе (МФ) имеет неблагоприятный прогноз.
Поражения полости рта и желудочно-кишечного тракта (ЖКТ) являются редкими локализациями заболевания. Мы описываем клинические данные одного случая орального и желудочно-кишечного MF, осложненного перфорацией после системного противоопухолевого лечения, и делаем обзор соответствующей литературы. До развития опухолей языка и неба у больного в течение 1 года был МФ. Его лечили локальным электронно-лучевым облучением, но он был повторно доставлен в больницу после того, как была обнаружена перфорация тонкой кишки после системной противоопухолевой терапии. Этот случай раскрывает ключевую информацию о прогрессировании и осложнениях лимфом с поражением желудочно-кишечного тракта.
Введение
Грибовидный микоз (МФ) – кожная, экстранодальная, коварная неходжкинская Т-клеточная лимфома [1, 2]. Практически любое место в организме может быть инфильтрировано MF, включая ротовую полость и желудочно-кишечный тракт (ЖКТ) [3].
Поражение полости рта и желудочно-кишечного тракта при МФ редко встречается как отдельные образования [3-5].
У лиц с внекожными поражениями прогноз неблагоприятный. Мы представляем один случай МФ с вовлечением как полости рта, так и внутренних органов, с осложнением в виде перфорации кишечника после лечения.
История болезни
38-летний мужчина с врожденным ихтиозом и предполагаемым псориазом поступил в конце 2015 г. с эритродермией, многочисленными бляшками и опухолями на теле и лице. Кожа на руках и туловище обычно была обнажена и изъязвлена. Повреждения были мокнущей серозной жидкостью.
Он был госпитализирован с метициллин-резистентной Staphylococcus aureus кожной инфекцией и лечился с помощью гидромассажной терапии и внутривенных антибиотиков. Начальная гистология соответствовала псориазоформной эпидермальной гиперплазии со спонгиозом. Хотя биопсия показала экзоцитоз и лимфоциты, крупноклеточной трансформации не было. Вторая биопсия соответствовала кожной Т-клеточной лимфоме. Анализ Т-клеток показал клетки с экспрессией CD3 и некоторой экспрессией CD4 и без экспрессии CD7 или CD8.
Приблизительно 5–10% клеток экспрессировали CD30. Большинство клеток экспрессировали TCR-β. Генных перестроек не отмечено. Гибридизация in situ для РНК EBV (EBER) была отрицательной. Проточная цитометрия крови показала минимальное вовлечение крови. Пациенту было проведено облучение всего тела электронным пучком в дозе 32 Гр. Произошло полное очищение его поражений. К сожалению, трансплантация стволовых клеток была слишком дорогой.
Он вернулся на родину через 2 месяца, но снова поступил через 1 месяц с дисфагией, болями в животе и потерей 20 фунтов веса. На коже было много новых мелких опухолей <1 см и кольцевидных бляшек. Его рот был примечателен двумя линейными белыми бляшками с эритематозным основанием на глотке над язычком. Язвенные поражения присутствовали на его отечном надгортаннике и левом черпаловидном хряще. У него был географический язык с отсутствием пилей и бело-желтоватыми бляшечными поражениями вдоль средней линии и левой боковой передней дорсальной поверхности (рис.
1).
Рис. 1.
Поражения языка и неба до (слева) и после (справа) лечения паллиативным облучением ротоглотки.
Биопсия передней спинки языка была заполнена атипичными лимфоцитами, распространяющимися на базальный слой эпителия. Иногда встречались внутриэпителиальные атипичные лимфоциты с неправильными ядрами. Иммуногистохимия атипичных лимфоцитов показала 40% CD30-положительных результатов. Злокачественные клетки были дважды отрицательными как по CD4, так и по CD8, экспрессировали BF-1 и имели некоторую метку для Т-клеточного внутриклеточного антигена, гранзима В и CD56. Это соответствовало эпидермотропной кожной Т-клеточной лимфоме. Повторная визуализация показала лимфоматозное поражение его тонкой кишки (рис. 2). Он получил 12 Гр паллиативного облучения ротоглотки, 1 дозу антител к CD30 брентуксимаба ведотина (1,8 мг/кг внутривенно) и один курс циклофосфамид-этопозид-винкристин-преднизолон (CEOP).
Рис. 2.
Два изображения повторной стадии визуализации, демонстрирующие повышенное поглощение индикатора флудеоксиглюкозы в тонком кишечнике.
Пациент поступил в отделение неотложной помощи с острой болью в животе через 2 недели после введения брентуксимаба и CEOP. Его компьютерная томография показала значительное прогрессирование опухоли с вовлечением кишечника, признаки непроходимости и перфорацию кишечника со свободным внутрибрюшинным воздухом в области тонкой кишки. Ему была проведена неотложная ревизия брюшной полости и восстановление перфорации.
После закрытия перфорации пациент получил второй цикл CEOP. Однако у него было прогрессирование на нескольких участках кожи с опухолями. Прием CEOP был прекращен, и был начат прием гемцитабина 1000 мг/м 2 . В конечном итоге у него улучшилось функциональное состояние и количество опухолей кожи. После завершения двух циклов гемцитабина, почти через 5 месяцев после первоначального появления поражений в ротовой полости и через 3 месяца после перфорации, он снова был госпитализирован с болями в животе. Вторая перфорация кишечника была диагностирована и вылечена его лечащей командой.
Впоследствии он был переведен на второй цикл брентуксимаба ведотина после того, как биопсия правого предплечья показала MF с атипичными лимфоцитами, которые были положительными по CD3 и CD7, в основном отрицательными по CD4 и CD8, и экспрессировали CD30 примерно в 45% лимфоцитов. Он завершил второй цикл примерно во время подачи рукописи. Его прогноз был осторожным.
Обсуждение
Сообщаем о первом случае одновременного поражения МВ полости рта и тонкой кишки. Это был четвертый случай перфорации кишечника, связанный с МФ. Тем не менее, этот случай дает представление о процессе заболевания и осложнениях лимфом с поражением желудочно-кишечного тракта.
Болезненный процесс MF имеет относительно предсказуемый характер трех фаз: эритематозная или экзематозная сыпь, инфильтрированные бляшки и кожные опухоли [2]. В конечном итоге болезненный процесс МФ приводит к диффузному поражению висцеральных и лимфатических сосудов [3, 4, 6]. Этот результат является отличительной чертой терминальной стадии заболевания, которая характеризуется атипичными лимфоцитами, лишенными эпидермотропизма ранней стадии MF [7].
Поражение полости рта при микозе — редкое явление, предиктор плохого прогноза и обнаруживаемое на поздних стадиях заболевания. Было зарегистрировано только 42 случая орального MF, включая нашего пациента; большинство случаев МФ в полости рта описано как поражение языка и неба, как у нашего пациента [3-6, 8-20].
Экстранодальная неходжкинская лимфома чаще всего возникает в желудочно-кишечном тракте, при этом наиболее частым местом поражения является тонкий кишечник [21]. Имеются сообщения о случаях МФ во всем желудочно-кишечном тракте, включая тонкий кишечник (табл. 1) [3, 4, 22-43]. Вкратце, в опубликованной литературе описано 67 случаев желудочно-кишечного микоза. Наиболее частым участком была тонкая кишка, как у нашего пациента. Большинство случаев в тонкой кишке проявлялись болью в животе и, в конечном итоге, приводили к смерти в течение 6 месяцев после поступления с GI MF. У нашего пациента было аналогичное заболевание с поздней стадией и болью в животе вскоре после лечения лучевой терапией, брентуксимабом и CEOP.
У него было первоначальное разрешение поражений кожи и полости рта на гемцитабине, но менее чем через 6 месяцев у него возник рецидив заболевания с перфорацией. Его прогноз был осторожным.
Таблица 1.
Сводка зарегистрированных случаев грибовидного микоза желудочно-кишечного тракта
Осложнения поражения ЖКТ включают кровотечение, обструкцию и перфорацию [6, 22, 44, 45]. Перфорация от поражения лимфомой желудочно-кишечного тракта была хорошо известным осложнением, причем большинство из них возникало как первый признак поражения ЖКТ, а не в результате противоопухолевого лечения [46-54]. Тонкая кишка была наиболее частым местом перфорации [53, 54]. Перфорация в результате терапии может возникнуть вскоре после лечения, обычно в течение нескольких недель, как у нашего пациента [53, 54]. Риск перфорации от цитотоксического агента, по-видимому, меньше, чем риск наличия самой опухоли, но, тем не менее, клиницисты должны соблюдать осторожность при лечении пациентов с лимфомой желудочно-кишечного тракта.
У нашего пациента впервые развилась перфорация кишечника через 2 недели после лечения брентуксимабом и CEOP. Впоследствии у него была вторая перфорация после гемцитабина, химиотерапевтического агента, аналога нуклеозидов. Хотя пациенты с МФ подвержены риску вторичных лимфом [55], время и хороший ответ на брентуксимаб и гемцитабин позволили предположить, что поражения были МФ, а перфорации, вероятно, были результатом противоопухолевых препаратов.
Насколько нам известно, было зарегистрировано три случая кишечной перфорации из-за поражения MF тонкой кишки [22, 33, 41]. Один из случаев описан в немецкоязычной литературе [41]. Из других пациентов, представленных в двух отчетах на английском языке, у первого развилась перфорация с перитонитом примерно через 1 год после первоначального лечения МФ [22]. Не похоже, чтобы перфорация у этого пациента была связана с лечением. Однако у второго пациента развилась перфорация тонкой кишки после лечения преднизоном аналогично нашему пациенту [33].
В заключение, МФ, поражающий как ротовое небо, так и тонкую кишку, встречается крайне редко. У этого уникального пациента были сопутствующие поражения полости рта и тонкой кишки, видимые при ПЭТ-сканировании. Последнее сопровождалось болью в животе и приводило к серьезным, опасным для жизни перфорациям кишечника, которым предшествовала комбинированная терапия антителами и полихимиотерапия.
Благодарности
Д-р Дювик — профессор Бланш Бендер в области исследований рака.
Заявление об этике
Участник предоставил письменное информированное согласие на использование своего дела и изображений в соответствии с рекомендациями Онкологического центра им. Андерсона Техасского университета (UTMDACC). Для этого исследования не требовалось одобрения институционального наблюдательного совета.
Заявление о раскрытии информации
Авторы подтверждают, что у них нет договоренностей о спонсорстве или финансировании их исследований. Все авторы не раскрывают информацию о конфликте интересов.
Эта статья находится под лицензией Creative Commons Attribution-NonCommercial 4.0 International License (CC BY-NC). Использование и распространение в коммерческих целях требует письменного разрешения.
